主诉 病史

干咳2年，间断憋气1年，加重2个月

查体 辅查

患者女，76岁，因“干咳2年，间断憋气1年，加重2个月”于2012年5月16日入院。患者2年前无诱因出现间断干咳，饮水时咳嗽加重，进干食时无咳嗽，在当地医院口服或静脉抗生素后症状可缓解。1年前间断出现吸气性呼吸困难，可自行缓解，未诊治。6个月前干咳时突发喘憋，吸气性呼吸困难，咳出一枣核大小的黄色质硬固体及少量白色黏痰后好转。外院支气管镜下可见“支气管腔内”结石，但未能取出(具体不详)。此后自服中药治疗。2个月前咳嗽咳痰较前加重，并伴发热，外院诊断为肺部感染，抗生素治疗后好转。既往有高血压病史20年，40余年前发现肺结核，20余年前行阑尾切除术。否认异物吸人史。体检：全身浅表淋巴结未触及肿大，右肺呼吸音稍低，双肺未闻及明显干、湿性啰音。心脏及腹部未见异常。实验室检查：外周血白细胞为12．03 X 109／L，中性粒细胞为0．61，血红蛋白为128 g／L，血小板为199×109／L，ESR为47 mm／1 h，C反应蛋白为20．89mg／L，肝肾功能正常。PPD强阳性。胸部cT示右肺中叶不张，右肺下叶支气管肺炎改变，右肺中间段、中叶及下叶支气管内片状高密度影，右肺多发钙化灶，纵隔及右肺门多发肿大淋巴结，部分钙化(图1)。  结合患者临床表现考虑存在支气管结石、阻塞性肺炎，给予哌拉西林舒巴坦抗感染治疗后体温正常，血白细胞降至5．36 X 109／L。遂于全身麻醉下行支气管镜检查，镜下见右主支气管黏膜明显肿胀，下段见新生物突出于管腔，几乎完全闭塞右中间段支气管，可见脓性分泌物流出。电刀切除右主支气管下段至中间段支气管新生物表面的肉芽和黏膜组织，暴露出其下质硬的支气管内结石。使用钬激光治疗仪将结石破碎为数块，用活检钳取出。碎石过程中黏膜少量出血，局部电凝止血。结石取出后见右中间段支气管内多量肉芽组织增生，球形止血器切除部分增生组织，并对全部肉芽组织进行冷冻治疗(图2，3)。 切除黏膜病理：纤维素性坏死组织伴大量中性粒细胞浸润，局灶钙化。抗酸染色(一)。结石分析：可见草酸钙、磷酸氢镁、碳酸磷灰石。  介入术后当晚，患者咳出绿豆粒大小结石一块，其后咳嗽明显加重，呛咳明显。胸部CT示支气管食管瘘(图4)。复查支气管镜见隆突右侧黏膜糜烂，表面可见坏死物，右中间段开口原结石部位可见白色坏死物质覆盖，几乎完全阻塞管腔，钳除坏死组织后可见瘘口位于右中间段支气管纵隔侧，周围黏膜糜烂，并可见新鲜肉芽组织，瘘口口径约相当于右中间段支气管口径的50％，右中间段支气管开口狭窄，表面大量坏死物，并可见大量脓性分泌物，BF一1 T260支气管镜可勉强通过，以活检钳清除中间段及瘘口周围坏死物，并以一次性细胞刷反复处理瘘口黏膜至轻度出血，以生理盐水反复冲洗右中间段支气管。胃镜显示食管通畅，进镜28 cm可见食管破损，于胃镜引导下置入空肠营养管，进行鼻饲营养支持。胸外科会诊认为患者高龄，手术风险大，建议保守治疗。 患者以肠内营养6周，期间无发热，咳嗽、咳痰完全消失。复查胸部CT：右肺中叶复张，原食管一右主支气管窦道愈合，食管右前壁假性憩室形成。右肺渗出较前吸收(图5)。食管造影：未见食管纵隔瘘征象，食管中段右前壁假性憩室(图6)。复查气管镜：右主支气管黏膜轻度充血，内侧壁可见一凹陷，未见气体漏出，原结石部位可见瘢痕组织覆盖，局部可见一处黏膜增生，中心凹陷，可疑为瘘管，未见气体溢出，于食管注入美兰后，支气管内未见美兰流出。  继续肠内营养6周后，上消化道造影较前相比，食管中段右前壁假性憩室较前未见明显变化。支气管镜示原瘘口部位黏膜完整，可见少量色素沉着，未见气体溢出。遂拔出空肠营养管，嘱患者经口少食多餐，以进流食及半流食为主，并加用埃索美拉20 mg 1次／d，预防反流治疗，进食后多活动以防食物嵌塞。随访5个月，患者进食无呛咳，无发热、呼吸困难等不适。

随访 讨论

支气管结石通常由钙化的支气管旁淋巴结侵入气道所致结石成分与骨骼类似，85％～90％为磷酸钙，10％～15％为碳酸钙，常见于右侧支气管。临床主要表现为出血和气道阻塞所致咳嗽及反复发生的肺炎。胸部CT可以清晰显示支气管周围或腔内钙化的淋巴结。支气管镜检查可发现支气管腔内结石，但通常结石被增生的肉芽组织覆盖，镜下难以与肿瘤鉴别，可能需要进行活检病理明确。诊断通常需要联合病史、影像学表现及支气管镜检查而得出。 治疗上，过去曾认为支气管镜仅进行观察，或去除腔内游离的结石。由于结石边缘较锋利，而结石周围支气管存在肺动脉分支，如果强行移除结石，有可能造成致命性的大出血，因此过去多主张进行手术治疗，可能需要进行叶段的肺叶切除。近年随着介入技术的发展，采用硬质支气管镜治疗支气管结石取得了较好的效果。而对于支气管结石合并气管食管瘘的患者仍建议手术治疗。  本例患者表现为干咳、反复发生阻塞性肺炎并咳出结石，胸部CT可见右肺支气管内钙化灶，支气管结石诊断明确。其入院前即存在饮水呛咳，仔细观察CT，可见食管与支气管间形成窦道，但大部分窦道为结石所占据。支气管结石合并气管食管瘘多以手术治疗为主，而该患者76岁，由于反复肺部感染，一般状况差，胸外科认为难以耐受手术治疗。这种情况下如不解除气道阻塞的因素，即去除支气管结石，则难以获得良好的治疗效果，因此我们尝试经支气管镜取石。 本例患者增强CT显示结石所在支气管后内侧壁可见一支气管动脉，且结石呈哑铃形，部分结石穿透支气管壁位于纵隔内，这样普通支气管镜下取石极易发生大出血。而硬质支气管镜管腔大，并发较大出血时，易于保持气道通畅及有效止血，因此为应对可能的大出血，选择硬质支气管镜下治疗。  该患者结石较大，整体取出难度大且局部损伤重，容易合并较大出血。因此我们借鉴泌尿科碎石的经验，在硬质支气管镜下通过钬激光碎石后，取出腔内部分结石，术中未出现严重并发症。术后残余结石经患者自行咳出，并未发生大咯血。 术后患者呛咳症状一度加重，与堵塞瘘管的结石脱出后气管食管瘘口增大有关。气管食管瘘的治疗包括：旷置、生物胶堵塞、覆膜支架及外科手术。该患者不能耐受外科手术，其瘘口较大，生物胶堵塞成功率低，良性病变难以在食管内放置支架且气管内放置支架日后将面临难以取出的问题。考虑到在去除局部刺激因素后，其周围的肉芽组织有可能自行修复闭合创口，故我们采取严格禁止经口进食水，以及空肠营养改善营养状况等一系列措施，旷置瘘口，最终患者的支气管食管瘘自行愈合，仅遗留一食管憩室，同时患者的生活质量得到明显改善。  总之，支气管结石可经硬质支气管镜移除，即使合并有瘘管形成，也有可能保守治疗成功。但这仅为个案经验，采用介入技术治疗支气管结石仍有风险，操作前需要慎重，并进行充分准备。